Фосфопеническая остеомаляция опухолевого генеза под маской анкилозирующего спондилита

Цель работы – представить ассоциированный с опухолью, секретирующей фактор роста фибробластов-23, клинический случай остеомаляции, которая протекает под маской анкилозирующего спондилита (АС).

Материалы и методы. Клинический случай пациента 31 года, наблюдавшегося длительно у ревматолога с АС. Недооценка причины боли в спине на первичном этапе диагностики привела к ошибочному диагнозу АС. Тщательная оценка анамнеза, дообследование с применением современных методов визуализации поражений позвоночника, костей таза, нижних конечностей в комбинации с лабораторными исследованиями (низкий уровень фосфора в крови, гиперфосфатурия при нормальных значениях С-реактивного белка, скорости оседания эритроцитов и отрицательном анализе на антиген HLA-B27) позволили установить правильный диагноз «мезенхимальная фосфатурическая опухоль левой стопы (оперативное вмешательство от 26.11.2020), вторичная фосфатемическая опухольиндуцированная остеомаляция, осложненная множественными переломами костей» и провести своевременное лечение с полным выздоровлением пациента.

Результаты. Представлены данные литературы об эпидемиологии, патогенетических механизмах, клинических проявлениях и подходах к ведению пациентов с фосфопенической остеомаляцией опухолевого генеза на современном этапе. Описан алгоритм обследования пациентов с подозрением на данное заболевание с учетом экспрессии на поверхности мезенхимальной фосфатурической опухоли соматостатиновых трансмембранных рецепторов.

Заключение. Одной из наиболее редких причин специфической боли в спине является остеомаляция, которая может быть вызвана разными заболеваниями, например опухолью, секретирующей фактор роста фибробластов-23. Сложность диагностики данной нозологии заключается в неспецифичности клинических проявлений – генерализованная миалгия и миопатия, оссалгия, патологические переломы и др. Своевременная диагностика и радикальное лечение опухолевого процесса позволяют достигнуть стойкой ремиссии с полным нивелированием симптомов, поэтому хирургическое иссечение опухоли является «золотым стандартом» терапии данной нозологии.

1. Климов Л.В., Акарачкова Е.С., Клименко А.А. и др. Боль в спине у взрослых. Клиническое руководство. М.: Изд-е Международного общества по изучению и эффективному контролю стресса и связанных с ним расстройств, 2024.

2. Правдюк Н.Г., Шостак Н.А., Новикова А.В. Боль в спине у молодых: клинико-инструментальная характеристика с учетом отдаленных наблюдений. Лечебное дело 2021;(3):81–93. DOI: 10.24412/2071-5315-2021-12363

3. Hurwitz E.L., Randhawa K., Yu H. et al. The Global Spine Care Initiative: a summary of the global burden of low back and neck pain studies. Eur Spine J 2018;27(6):796–801. DOI: 10.1016/S0140-6736(16)30970-9

4. Maher C., Underwood M., Buchbinder R. Non-specific low back pain. The Lancet 2017;389(10070):736–47. DOI: 10.1016/S0140-6736(16)30970-9

5. Bhatt A.A., Mathews S.S., Kumari A. et al. Tumour-induced osteomalacia. Hong Kong Med J 2014;20(4):350.e1–2. DOI: 10.12809/hkmj133981

6. Takashi Y., Kosako H., Sawatsubashi S. et al. Activation of unliganded FGF receptor by extracellular phosphate potentiates proteolytic protection of FGF23 by its O-glycosylation. Proc Natl Acad Sci USA 2019;116(23):11418–27. DOI: 10.1073/pnas.1815166116

7. Rhee Y., Bivi N., Farrow E. et al. Parathyroid hormone receptor signaling in osteocytes increases the expression of fibroblast growth factor-23 in vitro and in vivo. Bone 2011;49(4):636–43. DOI: 10.1016/j.bone.2011.06.025

8. Álvarez-Rivas N., Lugo-Rodríguez G., Maneiro J.R. et al. Tumorinduced osteomalacia: A systematic literature review. Bone Reports 2024;21:101772. DOI: 10.1016/j.bonr.2024.101772

9. Folpe A.L., Fanburg-Smith J.C., Billings S.D. et al. Most osteomalacia-associated mesenchymal tumors are a single histopathologic entity: an analysis of 32 cases and a comprehensive review of the literature. Am J Surg Pathol 2004;28(1):1–30. DOI: 10.1097/00000478-200401000-00001.

10. Гронская С.А., Белая Ж.Е., Рожинская Л.Я. и др. Клинические проявления, принципы диагностики и лечения фосфатурических мезенхимальных опухолей, секретирующих фактор роста фибробластов 23: результаты наблюдения 40 случаев. Проблемы эндокринологии 2023;69(5):25–38. DOI: https://doi.org/10.14341/probl13221

11. Sieper J., Van Der Heijde D., Landewe R. et al. New criteria for inflammatory back pain in patients with chronic back pain: a real patient exercise by experts from the Assessment of SpondyloArthritis international Society (ASAS). Annals of the Rheumatic Diseases 2009;68(6):784–8. DOI: 10.1136/ard.2008.101501

12. Chong W.H., Molinolo A.A., Chen C.C. et al. Tumor-induced osteomalacia. Endocr Relat Cancer 2011;18(3):R53–77. DOI: 10.1530/ERC-11-0006

13. Hana T., Tanaka S., Nakatomi H. et al. Definitive surgical treatment of osteomalacia induced by skull base tumor and determination of the half-life of serum fibroblast growth factor 23. Endocr J 2017;64(10):1033–9. DOI: 10.1507/endocrj.EJ17-0177

14. Brandi M.L., Clunie G.P.R., Houillier P. et al. Challenges in the management of tumor-induced osteomalacia (TIO). Bone 2021;152:116064. DOI: 10.1016/j.bone.2021.116064

15. Jiang Y., Hou G., Cheng W. Performance of 68Ga-DOTA-SST PET/CT, octreoscan SPECT/CT and 18F-FDG PET/CT in the detection of culprit tumors causing osteomalacia: a meta-analysis. Nucl Med Commun 2020;41(4):370–6. DOI: 10.1097/MNM.0000000000001163

16. Гронская С.А., Белая Ж.Е., Мельниченко Г.А. ФРФ23индуцированная остеомаляция опухолевого генеза. Проблемы эндокринологии 2022;68(5):56–66. DOI: 10.14341/probl13130

17. Minisola S., Fukumoto S., Xia W. et al. Tumorinduced osteomalacia: a comprehensive review. Endocr Rev 2023;44(2):323–53. DOI:10.1210/endrev/bnac026

18. Jiang Y., Li X., Huo L. et al. Consensus on clinical management of tumor-induced osteomalacia. Chin Med J (Engl) 2021;134(11): 1264–6. DOI: 10.1097/CM9.0000000000001448

19. Huang Q.L., Feig D.S., Blackstein M.E. Development of tertiary hyperparathyroidism after phosphate supplementation in oncogenic osteomalacia. J Endocrinol Investр 2000;23(4):263–7. DOI: 10.1007/BF03343720